족부 및 족관절에 발생하는 원발성 골종양은 매우 드물어 빈도는 모든 골종양 중에 2%∼4%로 보고되고 있으며, 그중에서 족부에 발생하는 빈도에 관한 특정한 연구는 2020년까지 단 두 건의 보고가 있을 정도로 거의 없었다. 그중에 한 연구인 SL 등¹⁾에 따르면, 연구한 75건의 증례 중 연골모세포종(chondroblastoma)이 23건으로 가장 많은 양성 골종양이라고 보고하였다. 이러한 연골모세포종은 원래 주로 장골(long bone)의 골단(epiphysis) 또는 견인골단(apophysis)에 주로 호발하고, 유병률은 모든 양성 골종양 중에 약 1%∼2%를 차지한다고 한다.²⁾ 그중에서 족근골(tarsal bones)에 발생하는 경우는 3%∼16%로 보고되고,³⁾ 거골에 발견되는 경우는 연골모세포종의 4%라고 알려져 있어 매우 드물게 발견된다.¹⁾

이에 단국대학교병원에서는 거골의 거의 전체에 걸친 거대한 연골모세포종 증례를 1예 경험하여 관련 문헌의 고찰과 함께 보고하는 바이다. 본 증례 보고는 본원 윤리위원회의 심의를 통과하였다(IRB 2023-10-015).

15세 남자환자가 내원 3일 전 좌측 발목을 접질려 수상한 후에, 족관절 통증으로 타병원에 방문하여 시행한 영상 검사상 거골 내 골 용해성 낭종 소견이 우연히 관찰되어 본원 정형외과 외래를 방문하였다. 수상 전으로는 좌측 족관절 통증, 보행장애 등 특이 증상이 없었던 분으로 외래 내원 당시 좌측 족관절 내측으로 통증 및 압통을 호소하였으며 국소적 부종, 열감, 종창 등은 관찰되지 않았다. 족관절 운동범위 제한 및 근력 약화 소견 등은 관찰되지 않았다.

단순 방사선 영상 검사상 좌측 거골 내측으로 경화성 경계를 동반한 방사선 투과성 병변이 관찰되었다(Fig. 1).

Figure 1. Preoperative plain radiography. Multi-lobulated huge cystic lesion is found on the left talar body and neck.

자기공명영상 검사상 좌측 거골 내측으로 약 2.2×4.6×2.5 cm 크기의 다방성 종괴가 관찰되며, T1 강조 영상에서 저신호 및 T2 강조 영상(Fig. 2)에서 경계가 고신호 강도로 관찰되었다. 내부로 혈액으로 생각되는 액체가 관찰(fluid-fluid level)되며 주변골의 부종이 관찰되었다. 이에 동맥류성 골낭종 혹은 이차적 동맥류성 낭종성 변화를 동반한 고형 종양 의심하에 수술적 치료를 계획하였다.

Figure 2. Preoperative magnetic resonance imaging in the axial (A), sagittal (B) and coronal (C) plane images. Multi-lobulated huge cystic lesion is found on the left talar body and neck. Heterogeneous intensity in the cystic lesion and fluid-fluid level are found, these findings suggest secondary aneurysmal bone cyst change.

좌측 족관절 전내측으로 내과의 전연에서 거골 경부를 따라 약 6 cm의 피부 절개 및 관절막 절개를 통해 거골 경부에 접근하였다. 거골 경부 내측으로 직경 약 10 mm의 피질골을 절골도(osteotome)를 이용하여 개방하여 낭종성 병변(cystic lesion)에 접근하였다. 내부는 혈액성 체액(bloody fluid) 및 연부조직으로 차 있었고, 해면골에 부착된 막성 조직(membranous tissue) 및 해면골을 소파술(curettage)로 가능한 완전히 제거하였다. 골 낭종 내부는 약 15 cm³ 이상의 공간으로 판단되었고 거골 원개부(Talar dome)가 매우 얇아져 있었으며, 일부 골절이 발견되어 골이식을 결정하였다. 동측 종골의 조면(tuberosity) 외측에서 접근하여 약 10 cm³의 자가해면골 채취를 시행하였고, 추가로 상품화된 동종골(DynagraftⅡ; Seaspine, California, USA)을 함께 이식하였다(Fig. 3).

Figure 3. Intraoperative clinical photos. (A) Skin incision. (B) Curettage thru the opened cortex of anterolateral talar body area. (C) Removed mass lesion from the cavity. (D) Schematic drawing of the mass lesion on the sagittal and axial plane.

소파술로 얻은 조직으로 시행한 병리조직검사상 다핵 거대 세포들과 주변의 연골양기질(chondroid matrix)이 관찰되며 세포 주변으로 “Chicken wire appearance”로 불리는 석회화된 경계가 관찰되어, 연골모세포종으로 확진 되었다(Fig. 4).

Figure 4. Specimen pathologic images. Hematoxylin and Eosin (H&E) stain preparation. Multinucleated giant cell with a chondroid matrix, surrounded by dystrophic calcification are revealed as ‘chicken wire appearance’. (A) Magnification ×200, (B) magnification ×400.

술 후 2주째, 수술 창상 감염 및 피부 벌어짐 소견이 보이지 않았으며, 탈부착 가능 보조기(removable short leg splint) 및 목발을 이용하여 점진적 체중부하 보행을 시행하였다. 이후 외래 추시상 통증 및 운동범위 제한 등 이상소견은 관찰되지 않았으며 술 후 6개월째 방사선 영상검사 및 컴퓨터 단층촬영 소견상 소파술 및 골이식 부위로 골 생성 진행중임을 확인하였고, 통증 없이 일상생활 하고 있음을 확인하였다(Fig. 5, 6).

Figure 5. Postoperative plain radiography after 7 months from surgery. Radiopacity is increased in the cystic lesion in the lateral (A) and anteroposterior (B) views.

Figure 6. Postoperative three-dimensional computed tomography scan images after 7 months from surgery in the axial (A), sagittal (B) and coronal (C) plane images. The findings indicate that there is newly formed bone tissue within the cyst, and an increase in cortical bone thickness.

연골모세포종은 드문 양성 연골종양으로 전체 골종양의 약 1%를 차지하며 장골, 특히 경골, 대퇴골, 상완골의 골단에서 특징적으로 발생하는 것으로 알려져 있다. 그중 거골에서의 발생은 드물며 연골모세포종의 발생 중 4%에 해당한다.⁴⁾

10대∼20대에서 가장 많이 발생하는 것으로 알려져 있으며 본 증례에서는 외상으로 우연히 발견되었으나, 일반적으로는 점진적으로 악화되는 통증, 국소적 부종이 나타나게 되어 발견된다고 한다. 또한 관절운동 범위 제한도 발생하기도 한다.⁵⁾

양성 종양으로 보통 골단(epiphysis)에 위치하지만 골간단(metaphysis), 인접한 피질골까지 포함하는 경우도 보고되고 있다. 때로는 관절 공간과 인접한 뼈를 침범하는 진행을 하기도 한다. 국소적 재발은 10%에서 최대 35%의 경우 발생하였다고 하며,²⁾ 매우 드물지만 1% 미만의 경우 전이, 특히 폐 전이가 보고된 바 있다고 한다.⁶⁾ 이로 인해 최대 3년까지 단순 방사선 흉부검사 등을 통한 검사가 필요하다고 한다.⁷⁾

또한 15%에서 32%의 증례들에서 이차성 동맥류성 골 낭종성 변화를 보인다고도 알려져 있으며, 원인은 확실치 않지만 기계적 압박, 외상, 출혈 등이 원인으로 생각되고 있다.³⁾ 원발성 동맥류성 낭종은 영상 소견상 골간단에서 주로 발견되며 골 중격을 가지는 다방성의 골 용해성 병변으로 내부에 액체가 동반될 수 있다. 이로 인해 본 증례에서도 영상 검사상 원발성 동맥류성 낭종으로 판독되었으며, 종종 오인된다.⁷⁾ 하지만 연골모세포종은 재발 및 전이 등이 가능하므로 반드시 병리 조직검사를 통해 감별진단을 해야만 한다.

조직학적으로는 연골양기질을 가진 연골모세포들로 이루어져 있다. 또한 이영양성 석회화(dystrophic calcification)가 각 세포들을 둘러싸고 있어 “Chicken wire appearance”라고도 불린다. 치료로는 광범위한 소파술, 골이식술, 골 시멘트(polymethyl methacrylate, PMMA)를 이용한 충전술이 있으며 대부분의 경우에는 좋은 결과를 보인다고 알려져 있다.³⁾

요약하면 단순방사선상에서 거골에 발견되는 낭종 소견은 매우 드물게 나타난다. 연골모세포종, 거대세포종, 유골골종, 동맥류성 골낭종 등의 양성 골종양이 더 많지만, 전이암, 골육종, 연골육종 등의 악성의 가능성도 있다. 그러므로 적극적인 정밀 검사를 통한 감별진단이 필요하며, 수술적 제거 후에도 재발이나 드물지만 전이의 가능성도 있으므로 환자에게 설명이 꼭 필요하다. 정확한 진단 후에는 골소파술 및 골이식술, 시멘트 삽입술 등의 수술로 치료할 수 있겠다.

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